患者女，37岁，2016年1月23日因下腹痛入滨州医学院附属医院。下腹及盆腔CT检查发现左腹部及左附件区囊状低密度影，大小约11.8 cm×8.3 cm×11.5 cm，边界清，内密度较均匀，平均CT值约16 HU，偏后部壁较厚，病灶以窄颈与左附件区相连。患者行左卵巢肿物剥除术+左附件复位术。术中所见：左卵巢增大，内有直径约12 cm囊肿，表面光滑，内触及一约3 cm×2 cm质硬成分，囊肿内容物为淡黄褐色液体。完整剥除左卵巢肿瘤。病理诊断：左卵巢良性子宫内膜样腺纤维瘤。

       2021年1月22日，患者因发现“左侧腹股沟包块7 d”再次入我院，该包块于患者站立或咳嗽后出现，平卧后消失，手推可还纳；患者自述月经期脐部有血液流出。下腹部及盆腔CT检查示腹腔左侧部(脐水平下)团块状囊实性软组织密度灶，大小约5.3 cm×6.4 cm×10.6 cm，边界清，内见液液平面；盆腔左侧见一囊状软组织密度影，CT值约16 HU，部分延伸至腹前壁及左侧腹股沟区。下腹及盆腔MR平扫+DWI、动态增强MRI示腹腔左侧部团块状囊实性信号影，边界较清，上方以囊性为主，下方以实性为主，实性病变左下方见一直径约2.1 cm类圆形囊性区，动态增强扫描病灶囊壁及实性部分可见轻度强化，偏下方实性区与左侧附件关系密切；盆腔左侧见一囊状肿块，T1WI呈低信号，T2WI呈高信号，T2压脂呈高信号，部分延伸至腹前壁及左侧腹股沟区。结合病史考虑左卵巢腺纤维瘤复发并蒂扭转、左侧腹股沟斜疝。患者行左侧附件切除+腹股沟斜疝经腹膜前修补术，术中可见左卵巢增大，多个囊腔呈“葫芦样”改变，质硬，表面尚光滑。完整切除左侧附件。术后病理诊断：左卵巢交界性子宫内膜样腺纤维瘤(图1)。

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图1  患者女，42岁，左卵巢子宫内膜样腺纤维瘤。A：2016年腹盆CT平扫：左腹部及左附件区囊状低密度影，内密度较均匀，病灶以较窄颈与左附件区相连(白箭)；B：2021年腹盆平扫：腹腔左侧部团块状囊实性软组织密度灶，边界清，内见液液平面(白箭)；C、D：2021年MRI示腹腔左侧部团块状囊实性信号影，T2WI示囊实性肿块(白箭)，动态增强扫描病灶囊壁及实性部分可见轻度强化(黄箭)；E：DWI示病灶大部(白箭)呈高信号；F：T2WI压脂病灶大部(白箭)呈高信号；G：2016年病理学标本(HE ×40)，肿瘤呈腺管样，腺上皮为单层柱状上皮；H：2021年病理学标本(HE ×40)，肿块部分区腺体拥挤，形态欠规整
Fig. 1  Patient, female, 42 years old, endometrioid adenomoma of the left ovary. A: In 2016, abdominal pelvic CT plain scanning: cystic low density shadow of the left abdomen and left attachment area, uniform internal density and narrow neck connection to the left attachment area (white arrow). B: In 2021, pelvic plain scanning: solid soft tissue density stove in the left side of the abdominal cavity, with clear boundary, and liquid level (white arrow). C, D: In 2021, the left abdomen in MRI, T2WI showed cystic solid mass (white arrow), mild enhancement (yellow arrow) in the solid wall of the lesion. E: DWI (white arrow) showed a high signal of the lesion. F: T2WI showed a high signal. G: In 2016, pathology specimen (HE ×40), the tumor was adenoidal and single-layer columnular epithelium. H: In 2021, pathology specimen (HE ×40), the gland was crowded and unregulated in part of the mass.

讨论

       腺纤维瘤是一种罕见的良性苗勒氏混合瘤，在1959年由病理科医生Ober^[1]首次提出，他将其描述为一种由上皮细胞和间质细胞组成的罕见混合性中胚层肿瘤。腺纤维瘤组织学类型分为子宫内膜样型、浆液性、黏液性、透明细胞和混合类型。迄今为止，国内外文献中已报道了约40例腺纤维瘤，大多为个案报道。据统计，约90%的腺纤维瘤发生在子宫内膜和宫颈黏膜，10%起源于子宫以外部位^{[2, 3]}，发生在卵巢的罕见，卵巢交界性腺纤维瘤更为罕见。据笔者统计，目前国内外共有5例卵巢子宫内膜样腺纤维瘤相关报道。

       文献报道，腺纤维瘤主要发生在平均年龄为68岁的绝经后妇女，极少发生在育龄期女性^[4]。临床表现主要是不规则阴道流血和绝经后阴道流血，部分伴有腹痛。在本例中，子宫肌层没有发现子宫内膜腺体和基质的成分，附件内也没有发现子宫内膜异位症，可以考虑该腺纤维瘤主要源于卵巢，该肿瘤的发生可能与米勒氏管残留或卵巢表面子宫内膜上皮化生刺激周围纤维组织增生有关^[5]。

       在计算机断层(CT)扫描中，腺纤维瘤呈边界清晰的实性、囊实性或囊性病灶，部分病灶内见间隔样结构，主要与腺体与纤维基质的成分及腺体的分泌活动有关^[6]。当囊实性成分并存时，可见液液平面。在磁共振成像上，腺纤维瘤表现为边界清楚的单房或多房实性、囊实性或囊性肿块，病灶呈多房时影像学表现为“葡萄状”或“蜂窝状”。在T2WI上，实性部分通常表现为低信号，原因在于病灶内含有纤维成分，囊性部分表现为高信号。增强T1WI显示实性部分或间隔样结构的轻度均匀或不均匀强化。鉴别诊断：(1)卵巢囊腺瘤：分隔纤薄且较光滑，实性成分少，而且血流不丰富。(2)卵巢子宫内膜样腺癌：肿瘤形态多规则并伴有包膜，囊壁或纤维分隔不均匀增厚，恶性程度高，常出现邻近器官受侵、网膜及淋巴结转移等间接征象。(3)卵巢颗粒细胞瘤:通常界限清楚，呈圆形或分叶状的多房囊性或囊实性肿块，肿块内多有出血，由于肿瘤的实性和囊性部分散在，在影像学上呈“海绵状”表现^[7]。

       总之，卵巢子宫内膜样腺纤维瘤罕见，术前影像学表现及病理学提示各异，极易出现误诊误治情况。当影像学发现边界清楚的异质性、多囊性成分的肿块时，要考虑腺纤维瘤的可能。肿瘤的性质需要病理组织学来确定，但是MRI的特征性表现有助于识别肿瘤的形态学特征。虽然目前腺纤维瘤没有恶性肿瘤的临床证据，但是当病变确诊时，建议将附件一并切除，防止肿瘤复发。术后病例随访，预后良好。