本文为回顾性研究，通过了昆明医科大学第二附属医院医学伦理委员会批准，免除受试者知情同意，批准文号：审-PJ-2021-222。

       患者男，11岁。患者家属代诉患儿10年前无意间发现右侧阴囊肿块，于当地医院就诊后未予特殊治疗。近日感右侧阴囊肿物较前明显增大，于2020年1月10日到昆明医科大学第二附属医院就诊。专科检查：阴囊皮肤正常，右侧睾丸稍大，可触及大小约2.0 cm×1.0 cm肿物，质硬，无触压痛。

       实验室检查：孕酮：0.24 ng/mL (＜0.20 ng/mL),睾酮：1.21 ng/mL (1.43～9.23 ng/mL),肌酐：58 μmol/L (62～115 μmol/L)，肿瘤标记物正常，余无特殊。

       影像学表现：CT示右侧睾丸稍大，其内可见两个小结节融合形成的病灶，一结节呈高密度(图1A)，直径约0.33 cm，另一结节呈水样低密度,直径约0.38 cm，边界清楚。MRI示右侧睾丸稍大，其内见囊性病灶(图1B)，病灶由多个小囊融合形成(图1C、1D)，边界清楚，大小约0.77 cm×0.46 cm×1.00 cm，上份囊性灶T2WI呈低信号，T1WI压脂呈高信号(图1E)；下份囊性病灶T1WI呈低信号、T2WI呈高信号，壁呈低信号、其内见分隔；弥散加权成像(diffusion weighted imaging，DWI)未见弥散受限；增强后病灶未见强化(图1F)。

       病理表现：囊液内充满了黏液样物质，囊壁由纤维组织组成，囊肿具有单层柱状黏液上皮细胞，无核异型，肿瘤周围无炎性细胞浸润，无出血、钙化。

       手术所见：行右侧睾丸肿物切除术，术中可见大小约0.6 cm×0.5 cm透明样肿物，内有毛囊样物质。术后病理结果：右侧睾丸黏液性囊腺瘤(mucinous cystadenoma of the testis) (图1G、1H)。

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图1  男，10岁，右侧睾丸黏液性囊腺瘤。1A：CT平扫右侧睾丸一结节呈高密度(箭)；1B：横轴位T1WI右侧睾丸内一囊性病灶，病灶境界清楚，T1WI呈低信号(箭)；1C：横轴位T2WI病灶呈多个小囊融合，部分呈高信号(箭)，周边见环状低信号壁；1D：矢状位T2WI上份小囊呈低信号(箭)；1E：横轴位T1WI压脂呈高信号(箭)；1F:矢状位T1WI压脂+C未见强化(箭)；1G、1H：病理显示睾丸被覆上皮黏液性上皮细胞，无异型性(HE ×100)。
Fig. 1  A 10-year-old boy with mucinous cystadenoma of the right testicle. 1A: The lesion of the right testicle showed a high-density nodular on CT; 1B: A cystic lesion in the right testicle showed low signal intensity with clear boundary on axial T1WI (arrow); 1C: The lesion showed fusion of multiple vesicles, and some of them showed high signal intensity on axial T2WI (arrow) with low-signal-intensity capsule; 1D: The upper vesicle showed low signal intensity on sagittal T2WI (arrow); 1E: Axial T1WI fat suppression showed high signal intensity; 1F: The lesion without enhancement on enhanced T1WI fat suppression (arrow); 1G-1H: Microscopic evaluation revealed the testicle was coated with mucinous epithelial cells without atypia (HE ×100).

讨论

       睾丸内黏液性上皮肿瘤是一种极为罕见^[1]的良性肿瘤，目前英文文献报道约9例睾丸黏液性囊腺瘤，仅1例为青少年(18岁)，余为成人，尚无儿童睾丸黏液性囊腺瘤的报道。本文报道一例儿童睾丸的黏液性上皮肿瘤，并结合病理描述其影像特征。睾丸黏液性囊腺瘤的自然起源尚未明确，其起源有以下几种可能：(1)可能起源于男性阑尾、睾丸或睾丸外阴囊内容物中的苗勒管残余物的理论；(2)可能是炎症导致睾丸间皮引入和黏液化生；(3)可能是畸胎瘤细胞的单侧分化^[2]。Ulbright等^[3]支持阴道鞘膜间皮的黏液化生。病理显示黏液性囊腺瘤囊腔内充满了黏液样物质，囊壁由纤维组织组成，囊壁具有单层柱状黏液上皮细胞，无核异型，黏液内可含基质蛋白，可伴有炎性细胞浸润，无出血、坏死或钙化^[2]。

       本例黏液性囊腺瘤影像特征与病理一致，呈囊性表现，呈多个小囊融合表现，部分小囊可见分隔，囊液信号不一，大部分呈水样信号，一小囊CT呈高密度、但骨窗未见高密度，T1WI呈高信号，可能与富含黏液蛋白有关，囊壁T2WI呈环状低信号壁，与囊壁由纤维组织组成有关。增强未见强化。本例患儿无感染病史，炎性实验室指标无异常，也无畸胎瘤病史，因此本例睾丸黏液性囊腺瘤可能与睾丸外阴囊内容物中的苗勒管残余物有关。

       本例黏液性囊腺瘤主要与发生在睾丸的儿童肿瘤鉴别：(1)卵黄囊瘤：是一种恶性生殖细胞肿瘤，多发于少年的性腺组织，大部分血清甲胎蛋白(alpha fetoprotein，AFP)为阳性，MRI表现为睾丸部囊实性肿块，可伴出血，通常含有包膜，弥散受限，增强后肿块边缘向中心渐进性强化^[4]，本例AFP无升高，弥散无受限，不支持该诊断；(2)畸胎瘤：大部分睾丸畸胎瘤是儿童常见的睾丸良性肿瘤，好发于5岁以内儿童^[5]，睾丸畸胎瘤典型肿瘤内含脂肪组织和钙化，T2WI上大部分瘤体周围可见完整的低信号环，大部分瘤体内常信号不均匀，少部分瘤体内见T2WI低信号分隔影，本例未见脂肪、钙化表现；(3)睾丸表皮样囊肿：MRI上大多肿块信号均匀，表皮样囊肿呈较明显的弥散受限，增强扫描不强化，本例无弥散受限，可鉴别。

       该患者术后6个月行电话随访，无不适，无复发征象，预后良好。

       综上所述，儿童睾丸黏液性囊腺瘤极为罕见，目前尚未见报道，但MRI影像表现具有一定的特征性，表现为囊性病灶，可多个小囊融合，囊液信号不一，囊壁为低信号。当睾丸内病变有上述特征时，要考虑到睾丸黏液性囊腺瘤的可能性。MRI有助于肿瘤手术方案的制订，可为临床提供重要的参考价值。