本研究遵守《赫尔辛基宣言》，并经甘肃省人民医院医学伦理委员会批准，免除受试者知情同意，批准文号：2020-104。

       患者女，53岁，主诉月经紊乱，间断性阴道流血3月余，于2020年12月26日来甘肃省人民医院就诊。妇科检查：阴道少量白色分泌物，宫颈肥大、糜烂，宫颈口可见大小约4.2 cm×5.1 cm赘生物，质地脆，触之出血。生化检查：人附睾蛋白4阴性，鳞状上皮细胞癌抗原阴性，糖类蛋白125阴性，糖类抗原CA15-3阴性。超声检查：宫颈肥大，子宫肌层多发肌瘤；宫颈后壁延伸至宫体下段内膜区可见不规则低回声区，其内血流信号丰富，宫颈及内膜占位性病变可疑。

       MRI检查提示宫颈深部不规则息肉样异常肿块影，T1WI呈等高信号，T2WI冠状位呈稍长T2信号，病灶突向宫颈管内并向阴道内脱出；T2WI矢状位示病灶内信号欠均匀，见多发条絮状略低信号影，瘤内血供丰富且伴有血管流空影，病灶下缘超出宫颈口，后穹隆受压，范围约5.6 cm×3.1 cm（图1A～1B）；扩散加权成像（diffusion weighted imaging, DWI）呈明显高信号影（图1C），表观扩散系数（apparent diffusion coefficient, ADC）图呈低信号改变（图1E）；增强动脉期病灶呈轻中度不均匀强化（图2A），延迟期病灶呈弥漫持续性较均匀强化（图1F～1G）。

       手术及病理：手术方式为腹腔镜下子宫全切+双侧附件全切+双侧输卵管全切+腹腔引流。大体观察：宫腔内见一息肉样赘生物，可见宫颈管内灰白不整形肿物组织一块，大小5.5 cm×3.2 cm×3.1 cm，切面灰白、实性、质嫩。宫颈内口尚光滑，局部可见少许息肉样物质。病理组织呈息状生长，基底部侵及宫壁浅肌层。肉瘤术后免疫组化：ER（+90%）、PR（+90%）、Vimentin（+）、CD10（-）、Ki-67（index 50%）（图1H）。病理诊断：上皮和间叶组织混合型肿瘤，符合腺肉瘤。

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图1  女，53岁，宫颈腺肉瘤。1A：MRI平扫横断面T1WI病灶呈低信号（箭）；1B：MRI平扫矢状面T2WI示宫颈深部不规则斑片状混杂信号，内见囊变及多发条索状低信号（箭）；1C：扩散加权成像（DWI）呈高信号（箭）；1D：表观扩散系数（ADC）图呈低信号（箭）；1E：T1WI增强动脉期病灶强化低（箭）；1F～1G：T1WI增强延迟期病变呈渐进性强化（箭）；1H：术后病理片示苗勒上皮腺体均匀分布，间质密集伴有核分裂（HE ×200）。
Fig. 1  Female, 53 years old, cervical adenosarcoma. 1A: MRI plain cross section T1WI lesions shows low signal (arrow); 1B: MRI plain sagittal T2WI shows irregular patchy mixed signals in the deep cervix, cystic degeneration and multiple cable-like low signals (arrows). 1C: Diffusion weighted imaging (DWI) shows high signal (arrow); 1D: Apparent diffusion coefficient (ADC) shows low signal (arrow); 1E: Low lesion enhancement in arterial phase of T1WI enhancement (arrow); 1F-1G: The lesion shows progressive enhancement in the delayed phase of T1WI enhancement (arrow). 1H: Postoperative pathological radiographs shows uniform distribution of Müller epithelial glands and dense interstitium with mitosis (HE ×200).

讨论

       腺肉瘤极少见，是由恶性间叶成分和良性非典型的腺上皮成分组成，生长缓慢，恶性潜能低。本病例诊断证实该肿瘤正是间叶组织与上皮组织混合型的肿瘤^[1]。据文献报道约70%以上的腺肉瘤发病位置在子宫体，只有2%的腺肉瘤发生于宫颈^[2]。子宫体部腺肉瘤易发于绝经后女性，而子宫颈部腺肉瘤易发于生育期女性^{[3, 4]}。其主要症状为下腹痛、肿块脱垂至宫颈、阴道流血、阴道分泌物异常等。

       发病机制：宫颈腺肉瘤临床上没有明确的发病机制，一些病例与他莫西芬治疗乳腺癌和其他高雌激素状态有关^[5]，肿瘤形成息肉样肿物，部分可充满子宫内膜腔，可突出穿过宫颈口，类似宫颈癌和宫颈息肉。

       组织学上：病理组织在低倍镜下特征明显，间质密集伴有核分裂，与乳腺叶状肿瘤的特征相似；虽无特异性标志物，但其他免疫组化标志物可为参照，包括平滑肌蛋白、波形蛋白CD10、ER、PR等。肉瘤成分中S-100多为阴性，而平滑肌蛋白一般为阳性。若肉瘤生长很大，则免疫组化相关的标志物（P53和Ki-67）会明显高^[6]。

       影像表现：较典型的宫颈腺肉瘤病灶MRI呈肿块样，多见瘤体位于子宫腔和宫颈部^[7]，亦可见瘤体会从宫颈管向阴道内突出，瘤体边界清，瘤内信号不均；T1WI为等信号或稍低信号，T2WI为高信号，DWI呈等高信号，信号较其他癌/肉瘤较低，ADC信号较其他癌/肉瘤略高，表明其恶性度较低。本例病灶内可见多个点条状信号影，T1WI信号低，T2WI信号高，表明是具有分泌功能的腺体成分，且病灶内血供丰富处可见流空血管影^[8]，为肿瘤间质内的血管，肿块越大流空血管影越显著。T2WI联合DWI序列可提高该病的诊断准确性，若肉瘤成分增生坏死时出血亦增多，DWI表现也会不一，ADC信号低提示病灶恶性较高，诊断时需警惕。增强后信号与肌肉信号相似，分化越高越易出血、囊变及坏死^{[9, 10]}；肿瘤的强化程度随时间延迟而增加，动脉早期强化较低，静脉期强化略高，延迟期强化程度明显高。

       鉴别诊断：宫颈腺肉瘤需与子宫内膜息肉、黏膜下平滑肌瘤、子宫癌肉瘤进行鉴别诊断。子宫内膜息肉：病灶呈条形信号影，T2WI呈中高信号且信号低于子宫内膜，DWI呈低信号，增强动脉期轻中度强化，延迟期实性部分持续均匀强化，无明显坏死及肌层浸润。黏膜下平滑肌瘤：病灶组织向腔内生长，子宫轮廓不对称增大、宫腔可变为椭圆形，边界不清，无包膜，与肌层窄基底相连，以T1WI、T2WI等信号最常见，可合并黏液变性，DWI呈等或低信号，增强强化明显且强化程度略高于肌层。子宫癌肉瘤：瘤体多位于子宫腔内，呈孤立性^{[9, 10]}，也可呈息肉状脱出于宫颈或阴道；恶性高、生长快，伴坏死囊变及出血；T1WI呈等低、T2WI呈等高信号，瘤内信号杂乱不均，有血管留空影，增强扫描延迟强化。

       治疗与预后：目前宫颈腺肉瘤的治疗方案一般根据年龄与临床分期选择，手术方案一般建议全子宫+双侧附件全切+盆腔淋巴结清扫；如果未生育的女性，则采取子宫颈局部切除+化疗或放疗^{[11, 12]}。对临床ⅠA期患者，不推荐化疗或放疗；对ⅠB期及以上的患者，建议增加化疗或放疗。根据发病位置，发生在宫颈部的腺肉瘤虽恶性程度低，但因肿瘤过度生长、异体因素和深层间质浸润，会导致预后差^{[11, 12]}；而本病灶有肿瘤柄，肿瘤柄成了一个保护因素，预后较好。患者分别于术后三个月、半年行CT胸部扫描，MRI全腹部扫描复查，未发现转移情况，预后良好。