本研究为回顾性研究，遵守《赫尔辛基宣言》，并经兰州大学第二医院伦理委员会审核批准，免除受试者知情同意，批准文号：2024A-1075。

       患者女，34岁，G2P1，孕9周，因突发右下腹疼痛，伴恶心呕吐于2024年3月3日凌晨就诊于我院急诊科。患者既往诊断多囊卵巢综合征，于2018年促排卵后怀孕，足月剖宫产一女；于2024年1月15日接受促排卵方案，2月7日测出怀孕，后因人绒毛膜促性腺激素（human chorionic gonadotropin, HCG）较低，给予黄体酮、肝素、HCG保胎治疗，2024年3月2日当地医院经阴道超声提示宫内早孕。当日孕酮44.970 ng/mL，雌二醇2 797.0 pg/mL，HCG 61 246.00 mIU/mL。专科检查：右侧附件区压痛阳性，左侧附件区未触及明显异常。

       影像检查：（1）入院后凌晨急诊B超提示：①宫内早孕，双侧附件区未见明显异常；②右下腹未见明显肿大阑尾声像图，腹腔积液。（2）入院当日早上8时复查超声提示：右下腹探及范围约10.4 cm×5.2 cm的不均回声（图1），边界不清，其内未见明显血流信号，其周边腹腔内见液性暗区，较深处深约3.8 cm，考虑：①阑尾炎性病变并穿孔；②异位妊娠破裂待排。（3）在取得患者知情同意后，在Siemens 1.5 T Aera设备完成盆腔MRI平扫检查，相控阵表面线圈置于耻骨联合上方3 cm的盆腔中心，扫描从脐水平到会阴部获取图像。序列包括T2矢状位、T2 SPAIR矢状位、T2轴位、T2脂肪抑制轴位、扩散加权成像（diffusion-weighted imaging, DWI）、T1容积内插体部检查（volume interpolated body examination, VIBE）水脂分离（Dixon）。MRI提示：子宫体积饱满，宫腔内可见类圆形长T1长T2信号影。子宫前方及上方可见团块状异常信号，范围约11.4 cm×7.2 cm×5.9 cm，呈稍长T1等稍长T2信号影，内见短T2信号，DWI呈不均匀稍高信号，其内可见小类圆形、迂曲条状长T1长T2信号影（图1）；腹盆腔内可见长T1长T2液体信号影积聚。影像学诊断：子宫上方异常信号，考虑占位或破裂输卵管可能，腹盆腔积血；宫内早孕。

       治疗：患者于急诊入院后2天，在全身麻醉下行剖腹探查术、腹腔镜右侧输卵管妊娠切开取出术、盆腔引流术。镜下见子宫增大，如孕50天大小，右侧输卵管增粗迂曲，峡部见一大小约2 cm×2 cm大小的暗红色妊娠组织，中央可见一破口，活动性出血，双侧卵巢、左侧输卵管外观未见明显异常，术中考虑右侧输卵管峡部妊娠，腹腔内出血。行右侧输卵管妊娠切开取出术，盆腔引流术。术中补液2000 mL，术中予以输注悬浮红细胞2 U，冰冻血浆400 mL。病理结果显示：送检组织中有少量退变、坏死的胎盘绒毛，符合妊娠。术后3.7日复查孕三项测定：孕酮45.070 ng/mL，雌二醇888.6 pg/mL，HCG 66 679.00 mIU/mL。3月10日复查孕三项测定：孕酮38.510 ng/mL，雌二醇1 063.0 pg/mL，HCG 75 877.00 mIU/mL。无阴道流血流液，血HCG可，遂出院。

       随访：患者于2024年4月、6月、7月均行超声检查，2024年7月25日超声提示：宫内妊娠，单活胎，头位，胎盘I级。估测胎儿孕周29 W 2 d。患者于2024年10月2日自娩一活男婴（39周+2天），体质量3260 g。

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图1  女，34岁，宫内外复合妊娠。1A~1D：MR T2WI矢状位（1A）、T2WI轴位（1B）、T2WI压脂矢状位（1C）、T2WI冠状位（1D）显示宫腔内可见类圆形高信号妊娠囊，子宫前方及上方积血，呈中等-稍高信号（蓝箭），右侧附件区小类圆形高信号，考虑为异位妊娠囊（红箭）；1E：超声提示右下腹探及不均回声，边界不清，内未见明显血流信号；1F：病理（HE 4×10）提示，送检血凝块中有少量退变、坏死的胎盘绒毛，符合妊娠。
Fig. 1  Female, 34 years old, heterotopic pregnancy. MR T2WI sagittal (1A), T2WI axial (1B), T2WI compression fat sagittal (1C), T2WI coronal (1D) show high signal gestational sac in the uterine cavity, blood accumulates in front and above the uterus, showing moderate to slightly high signal intensity (blue arrow), the small circular high signal in the right accessory area is considered to be an ectopic pregnancy sac (red arrow); 1E: Ultrasound shows uneven echo in the lower right abdomen, with unclear boundaries and no obvious blood flow signal inside; 1F: Pathological indication (HE 4 × 10), there is a small amount of degenerated and necrotic placental villi in the blood clot sent for examination, which is consistent with pregnancy.

讨论

       宫内外复合妊娠（heterotopic pregnancy, HP）是一种临床罕见但是很严重的疾病，是指患者在宫内妊娠的同时存在一个或多个异位妊娠^[1]，异位妊娠最常见于输卵管，但也可能发生在卵巢、宫颈、宫角或位于陈旧的剖宫产瘢痕处，是一种危及生命的疾病。该病在不同人群的发病率差异很大。在自然受孕的孕妇中很少发生，患病率约为1/30 000^[2]。近些年，异位妊娠的患病率呈上升趋势，而在经辅助生殖技术（assisted reproductive technology, ART）后，该病的发病率能达到0.1%~1.0%^{[3, 4]}，这可能是由诱导排卵和药物辅助妊娠的使用增加所导致的。此外，需要辅助生殖手术的患者通常表现为输卵管病变，这是宫外妊娠的主要原因之一。辅助生殖期间采用的技术包括：多次排卵、排卵诱导、体外受精、胚胎移植，都与宫内外复合妊娠的发展有关^[5]。这些因素通常也与异位妊娠的发生有关^{[4, 6, 7]}。这些危险因素被认为会阻碍受精卵通过输卵管，从而阻碍其正常的宫内着床。整体来说，HP的诊断比较有挑战性。在高达50%的病例中，患者最初是无症状的^[8]，当患者出现症状时，异位妊娠已经破裂。腹痛是HP最常见的临床表现，亦可出现心动过速、血容量不足和贫血等症状，它们也可能伴有阴道出血，但是由于存在正常的宫内妊娠，这些症状容易被误诊为黄体破裂、先兆流产等更常见的疾病，影响早期对于HP的诊断^[4]。本例患者首发症状是下腹痛，与报道一致，但缺乏特异性，增加了诊断难度。有学者建议对于既往接受过ART且在妊娠早期出现腹痛、贫血和血流动力学不稳定（包括低血容量和心动过速体征）的患者，即使已经确诊为宫内妊娠，也应通过经阴道超声进行全面的附件筛查，以排除并发宫外妊娠^[5]。另外，还要提高大家的认识，仅确认宫内妊娠并不能排除异位妊娠的可能性，这也是导致我们没有及时识别出宫外妊娠的主要原因。对于妊娠早期腹痛伴有ART宫内妊娠的情况下，临床医生必须将HP视为一种潜在的鉴别诊断，保持警惕^[9]，因为HP的发病率随着ART使用率的增加而上升。再次证明，询问病史是非常重要的，在临床未提供辅助妊娠史的情况下，如果我们能认识到宫内妊娠并不能除外异位妊娠的可能性，认真询问患者病史，可以提高我们诊断HP的准确性。同时也证明罕见、少见病例确实会发生，我们需要时刻保持警惕，这也是该病例带给我们更深远的临床意义。

       超声仍然是异位妊娠和宫内复合妊娠的主要影像学检查方式，异位妊娠超声多普勒上表现为“火环征”。但MRI视野更大，其软组织对比度更佳，可为患者提供更多的信息。MRI表现包括输卵管扩张和管壁增厚、输卵管血肿、附件区血肿和妊娠囊样结构^[10]。在本病例中，MRI显示右侧附件区见小圆形T2高信号，考虑为异位的妊娠囊结构，周围管状T2高信号，考虑为输卵管扩张；子宫周围稍长T1等稍长T2信号团块，术中提示为游离血液及血凝块，积血的信号可能会由于红细胞的降解而呈现出中等或稍低信号，并且刺激周围组织，范围也相对较为局限，MR可以清晰显示积血的位置和范围。在既往已发表病例中，大多病例是超声影像，极少有介绍MR表现的病例，本病例能够帮助我们更清楚了解HP的MR表现，提高该病的诊断准确性。

       鉴别诊断：（1）黄体囊肿破裂，当黄体囊肿直径>3 cm，易发生破裂，是妇科常见的急腹症之一，好发于14~30岁的年轻女性，最易发生在月经来之前的一周，临床患者有下腹痛，但无停经史、无阴道不规则流血，β-HCG为阴性，可与本病鉴别。（2）卵巢囊肿蒂扭转，卵巢囊肿蒂扭转一般伴有附件扭转，亦是妇科常见的急腹症之一，患者突发下腹痛，或腹痛逐渐加重，查体或超声、MR可发现附件肿块。

       HP的治疗有一定的挑战性，比较推荐的方法是腹腔镜输卵管切除术，尽量减少子宫操作，最大限度地减少宫外妊娠的潜在并发症，同时保留宫内妊娠。

       总之，大家一定要认识到，对于有ART病史的孕妇，确定宫内妊娠并不能完全除外异位妊娠的可能，若妊娠早期出现腹痛，即使已经确认为宫内妊娠，也应对附件区域进行全面检查，以排除合并宫外妊娠。