患者，男，44岁，因"腰骶部疼痛3个月，加重伴疼痛1个月"入北京积水潭医院。患者4个月前出现腰骶部疼痛，平卧症状不明显，行走后疼痛加重。入院查体：腰骶部无肿胀畸形，无红肿压痛。辅助检查：2015年3月13日CT示骶1右侧见类圆形溶骨性骨质破坏，边界清晰，大小约29 mm × 26 mm × 25 mm，其内密度不均，内见脂肪密度及条状软组织密度影，CT值为-70～ 10 Hu，增强扫描见不均匀条状强化，强化区软组织影CT为53 Hu （图1A~1C）。2015年3月17日MRI示骶1右侧见骨质破坏，T1WI主要呈高低混杂信号，T2WI主要呈明显高信号，T2WI压脂可见病灶部分区域信号减低，并见多发管状留空血管影，增强扫描见明显不均匀强化（图1D~1G）。入院后行肿瘤刮出骨水泥填充术，术后病理示病灶脂肪组织呈分叶状，内见较多扩张的血管，符合血管脂肪瘤（图1H）。

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图1  患者，男，44岁，骶骨血管脂肪瘤。A~ C：CT图像示骶1右侧见类圆形溶骨性骨质破坏，边界清晰，其内密度不均，内见脂肪密度及条状软组织密度影，增强扫描见不均匀条状强化；D~ G：MRI图像示骶1右侧见骨质破坏，T1WI主要呈高低混杂信号，T2WI主要呈明显高信号，T2WI压脂可见病灶部分区域信号减低，增强扫描病灶呈明显不均匀强化；H：病理图像示脂肪细胞间见散在分布的毛细血管样血管（HE × 10）
Fig.1  Male, 44 years old, angiolipoma in sacrum. A—C: The computer tomography shows a destruction with clear boundary and heterogeneous density in the right sacrum, which composed of adipose and enhanced soft tissue. D—G: The lesion demonstrates mixing signal in T1WI and hyperintensity in T2WI, T2WI fat suppression sequence shows decrease in signal and vessel with flow-empty actions, enhanced sequence shows significantly enhancement in the vessel area. H: Microscopically, there are many adipose tissue and dilated vessels (HE × 10).

讨论

       血管脂肪瘤是一种良性脂肪组织肿瘤^[1]，多见于青少年，男性多于女性。肿瘤主要位于躯干和四肢的皮下组织，发生于骨的血管脂肪瘤罕见，国内外仅见发生于颅面骨、肋骨及骶骨的个案报道，其中仅有1例发生于骶骨的个案报道^[2]。血管脂肪瘤在临床上缺乏特异性表现，可表现为疼痛，且疼痛程度与血管多少无关。病理上血管脂肪瘤包含成熟的脂肪细胞和小的薄壁毛细血管，部分可见纤维蛋白血栓。影像上表现为包含软组织及脂肪组织的病变^[3]，即CT上表现为低密度的脂肪组织及其内软组织样密度的条状血管组织，MRI表现为T1WI、T2WI高信号及压脂低信号的脂肪组织及其内扭曲扩张的血管影，增强扫描呈明显不均匀强化，典型者可见明显强化的血管影。

       骶骨肿瘤以脊索瘤、软骨瘤、骨巨细胞瘤多见，但其内均不含脂肪，可与血管脂肪瘤鉴别。本病影像检查中若见到病变由典型的脂肪组织及血管组织组成的特征性影像表现，诊断容易。若血管成分含量较少，需与脂肪瘤鉴别，如果怀疑脂肪瘤，但其内部密度或信号不均匀时，则应考虑到本病的可能，增强扫描有助于其鉴别。如果以血管成分为主，则与血管瘤较难鉴别，典型血管瘤内栅栏状骨小梁有助于其鉴别。