患者女，54岁，蒙古族，因"摔伤致右侧上臂疼痛不适1周"入院，入院前当地X线检查示：右侧肱骨近端骨质破坏并病理性骨折，为求进一步诊治遂来我院。查体：右侧肱骨中上段压痛阳性，纵向叩击痛阳性，末梢血运良好，无低热、盗汗。实验室检查：嗜酸性粒细胞计数0.61×10⁹↑(正常范围0.05~0.50)。查体：CT平扫示：右侧肱骨头、干、肩胛骨轻度膨胀性改变，松质骨内见混杂密度影，骨皮质变薄，局部连续性中断，未见骨膜反应，周围肌肉间隙内见多发结节影及液性密度影。MRI平扫示：右侧肱骨头、干、肩胛骨骨质破坏，其内信号混杂，呈多房囊样及片样稍长T1信号，质子密度加权像(proton density weighted image，PDWI)呈不均匀高信号，其内见细小分隔影，局部骨皮质断裂，三角肌下、冈上肌、冈下肌、肩胛下肌及腘窝等软组织间见包裹性液体信号影。术前诊断：右侧肱骨头、干、肩胛骨骨质破坏并弥漫性异常信号，结核多考虑，肿瘤性病变待排(图1A,图1B,图1C,图1D)。手术名称：右侧肱骨及肩胛骨病变刮除灭活植骨内固定术，术中见肱骨纵行劈裂的骨折线，断端移位，骨质破坏严重，术区见大量黄白色干酪样组织。送检组织为灰红色囊壁。镜下病理：囊肿壁由增生玻璃样变纤维组织构成，其内见炎性细胞浸润，囊壁间少量不规则骨小梁，伴钙盐沉积，囊壁周围有大量板层状角质膜(图1E)。病理诊断：包虫病(细粒棘球蚴)。

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图1  女，54岁，右侧肱骨包虫病。A：CT冠状位重建图示病灶区骨质破坏，呈膨胀性改变，局部骨皮质断裂；B~D：依次为PDWI斜冠状位、T1WI斜矢状位、T2WI横轴位图像，病灶呈多房囊样改变，周围软组织间见包裹性液体信号影；E：病理图，囊壁间不规则骨小梁，伴钙盐沉积(HE，×100)
Fig. 1  Female, 54 years old, echinococcosis of right humerus. A: CT coronal reconstruction scan shows the destruction of bone in the focus area, showing the swelling change and local fracture of bone cortex; B—D: PDWI oblique coronal position, T1WI oblique sagittal position and T2WI transverse axial position scans in turn, the focus shows multiple T1 isointense/T2 hyperintense lesions, surrounded by soft tissue with enveloping liquid signal shadow; E: Pathology showed irregular bone trabecula between the walls with calcium deposition (HE, ×100).

讨论

       包虫病是一种严重危害人体健康的人畜共患病，是由两种棘球绦虫幼虫期引起的寄生虫感染：细粒棘球蚴病(囊性包虫病)和多房棘球蚴病(泡状包虫病)。包虫病好发于肝、肺等器官，骨包虫病发病率低，临床罕见，在文献中的发病率为0.5%~2.5%^[1]。骨包虫常发生在血液供应丰富的松质骨或长管状骨的干骺端，通常为血液传播，最常见的发生部位是脊柱，其次是骨盆、股骨和胫骨，发生在肱骨的骨包虫病国内外报道均较少。骨包虫病起病隐匿，通常只有在突发骨折、继发感染或压迫引起的神经血管损伤后才被发现，诊断的平均年龄为52岁，男性发病率高^[2]。临床表现为间歇性疼痛和受累组织肿胀，严重时可导致长骨病理性骨折，发生在脊柱的可压迫邻近脊髓导致截瘫或四肢瘫^[3]。寄生虫通常沿着松质骨小梁并通过骨髓腔传播，由于皮质骨的刚性结构，囊肿往往生长缓慢，直径很少超过2 cm，由于骨内没有外膜形成，囊肿扩大并产生多个子囊，并向邻近的骨骼扩散。文献报道骨包虫病X线早期为单个或多个膨胀性溶骨性病变。骨硬化通常发生在疾病的晚期，除非发生病理性骨折或继发感染，不会出现骨膜反应。如果囊肿已经突破皮质，则可以在周围软组织内形成继发性包虫囊肿合并钙化。CT对结构显示更为清晰，还可显示母囊内的子囊及囊壁弧线状钙化，子囊密度通常低于母囊，还可以通过显示折叠分离的内囊来识别内囊破裂，但典型的内囊破裂比较少见。MRI清楚地显示骨内或软组织内囊性病变，表现为长T1长T2信号，T2WI序列能够清楚地显示病灶周边的低信号包膜，子囊较母囊T2WI信号更高^[4]。本例患者因摔伤致右侧上臂疼痛不适入院，病变位于肱骨近端，累及肩胛骨。影像学特点为位于骨髓腔的溶骨性骨质破坏，边界不清，呈多囊样改变；病变内见明显钙化和骨化，向周围蔓延形成包裹性积液，邻近骨皮质变薄、中断，但未见骨膜反应，病变内密度及信号不均匀。本例骨包虫病临床表现及影像学表现与文献报道基本吻合，病变范围较大，诊断性抽吸可能会增加感染、致敏的风险，手术切除病灶或截肢是目前有效的根治方法，因此明确诊断对后续治疗及患者预后至关重要^[5]。

       发生于肱骨的包虫病较为少见，起病隐匿，误诊率高，本病需要与以下疾病进行鉴别：①长骨结核，病灶常位于干骺端一侧，界限较清晰，局部骨质浸润坏死，形成类圆形溶骨性破坏区，可见"砂粒"样死骨。局部无明显骨质增生表现，骨膜反应通常较轻微，脓液可穿破骨骺，向关节方向浸润，进而形成全关节结核；②骨转移瘤：大多数发生在40岁以上，多表现为长骨近端松质骨内偏心性虫噬样骨质破坏区，无硬化缘，骨皮质亦可侵蚀破坏，病变区很少出现骨膜反应，周围软组织很少受侵犯。流行病史及卡索尼(Casoni)试验对影像学表现不典型的患者有一定帮助。